J Korean Fract Soc. 2022 Jul;35(3):109-113. Korean.
Published online Jul 25, 2022.
Copyright © 2022 The Korean Fracture Society.
Case Report
장기간 비스포스포네이트 복용 환자에서 동시에 발생한 양측성 대퇴 경부 부전 골절: 증례 보고
신성기, 류형곤, 신대원 한범수
Insufficiency Fracture of Simultaneously Bilateral Femur Neck in Patient Treated with Long-Term Bisphosphonate Treatment: A Case Report
Seong Kee Shin, M.D., Hyung Gon Ryu, M.D., Dae Won Shin, M.D. and Beom Su Han, M.D.
    • 서울의료원 정형외과
    • Department of Orthopedic Surgery, Seoul Medical Center, Seoul, Korea.
Received March 21, 2022; Revised April 07, 2022; Accepted April 22, 2022.

This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License (http://creativecommons.org/licenses/by-nc/4.0) which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited.

초록

비스포스포네이트는 대표적인 골다공증 치료 약물이다. 최근 연구 결과에 따르면, 비스포스포네이트 장기간 복용은 부전 골절의 발생률을 증가시키고 드물게 대퇴 경부 골절을 일으킨다. 본 증례는 장기간 비스포스포네이트를 복용한 환자에게 동시에 발생한 양측성 대퇴 경부 부전 골절 증례이다. 환자는 둔부 통증을 주소로 내원하였고 입원 중 양측 서혜부 통증이 추가 발생하여 시행한 방사선학적 검사상 양측성 대퇴 경부 부전 골절이 진단되어 양측 대퇴 경부 핀 고정술을 시행하였으며, 술 후 부갑상선 호르몬 제제를 투여하였다. 퇴원 후 추시 결과 증상 호전되었다. 장기간 비스포스포네이트 복용 환자의 편측성 대퇴 경부 부전 골절 증례는 보고된 바 있으나 본 증례는 양측성으로 동시에 발생하였다는 점에서 흔하지 않은 증례이며, 편측성 골절 환자보다 추후 보행능력 등이 저하될 가능성이 크므로 적극적인 재활이 필요하다.

Abstract

Bisphosphonate is used widely for osteoporosis management. On the other hand, some studies have reported that prolonged use of bisphosphonate without a proper resting period can cause insufficiency fracture and, in rare cases, fractures on the femur neck. This paper reports a case of an elderly patient who suffered bilateral femur neck insufficiency fractures induced by non-stopped long-term bisphosphonate therapy. The patient complained of pain in her buttocks at the first visit. During the admission period, inguinal area pain newly developed. Both a femur neck insufficiency fracture was observed on the hip radiographic image. Hip pinning and postoperative parathyroid hormone treatment were performed. The patient was discharged without specific complications and reported improvement in symptoms on the last follow-up. Several authors have reported one-sided femoral neck insufficiency fractures due to bisphosphonate use, but the present case is uncommon in that it occurred simultaneously in both femur necks. In addition, in the case of bilateral femur fractures, the walking ability after surgery is lower than that of one-sided fracture cases, so active rehabilitation is necessary.

Keywords
Femur neck; Insufficiency fracture; Osteoporosis; Bisphosphonate
대퇴 경부; 부전 골절; 골다공증; 비스포스포네이트

골다공증 치료에 대표적으로 사용되는 비스포스포네이트는 골 흡수를 억제함으로써 골절의 발생률을 감소시켜주는 효과가 있다.1) 하지만 최근 보고에 의하면 장기간 비스포스포네이트 사용은 파골세포의 작용을 억제하여 노화되고 손상된 골의 재생작용을 감소시킴으로써 골이 취성을 띠게 하며 골절에 취약하게 하는 등 스트레스 골절을 증가시키는 원인으로 추정되고 있다.2) 비스포스포네이트의 장기간 사용으로 인한 근위 대퇴골 골절 증례는 여러 차례 보고된 바가 있으며, 특히 대퇴 경부의 골절은 치료 시기를 놓칠 경우 대퇴 골두 무혈성 괴사 등 환자에게 치명적인 합병증을 야기하므로 빠른 진단과 치료가 중요하다. 또한 비스포스포네이트 장기 사용에 의한 동시성 양측성 대퇴 경부 부전 골절 발생 증례는 거의 보고된 바가 없다. 이에 저자들이 경험한 동시성 양측성 대퇴 경부 부전 골절 1예에 대하여 보고하고자 한다.

증례 보고

71세 여자 환자로 2개월 전부터 시작된 우측 둔부 통증 및 보행장애를 주소로 내원하였으며 특별한 외상력 및 과도한 체중부하 기왕력은 없었다. 수년 전부터 요추 염좌 진단하 보존적 치료 중이었으며, 골다공증(요추 T-score –3.7) 진단하 휴지기 없이 5년간 월 1회 이반드로네이트 150 mg 및 비타민 D를 복용 중이었다. 신체검진상 양 하지 방사통을 동반한 허리통증, 우측이 더 심한 양측 둔부통증 및 장경인대 주변부 압통 소견이 관찰되었으나 패트릭 테스트 음성 소견이며 저명한 서혜부 통증은 관찰되지 않았고 신경학적 소견도 정상이었다.

내원 시 촬영한 요추 전후방 단순 방사선 사진 및 요추 자기공명영상상 퇴행성 척수증, 요추 5번-천추 1번 척추 전방 전위증 및 척추관 협착증을 확인하였으며, 고관절 전후방 및 측면 단순 방사선 사진상 좌측 대퇴 경부 상부 피질골의 경화 소견이 보이나 명확한 골절선은 관찰되지 않았다(Fig. 1). 골밀도상에서는 요추 T-score –3.4 및 대퇴경부 T-score –2.6으로 확인되었다. 술 전 혈액학적 검사상 부갑상선 호르몬 53 pg/ml (정상 범위 10-57 pg/ml), 알칼라인포스파타제 64 IU/L (정상 범위 30-120 IU/L)로 정상 범위였으며, 비타민 D 8.1 ng/ml (정상 범위 30 ng/ml 이상), 오스테오칼신은 6.42 ng/ml (정상 범위 11-40 ng/ml)로 감소되어 있었다. C 텔로펩타이드는 0.57 ng/ml (정상 범위 0.01-1.00 ng/ml)로 정상 수치를 보였다. 내원일 입원 후 척추관 협착증의 보존적 치료 목적으로 체외충격파치료(extracorporeal shock wave therapy), 신경총 차단술(caudal block), 통증유발점주사(trigger point injection) 등을 시행하였으나 증상 호전이 보이지 않았다.

Fig. 1
On the day of admission, there was no definite fracture line observed on the anteroposterior (A) and translateral (B, C) hip view.

입원 10일차 특이 외상력 없이 원인 미상으로 양측 서혜부 통증을 추가적으로 호소하여 고관절 전후방 및 측면 단순 방사선 사진을 재시행하였고, 우측 대퇴 경부 골절이 확인되어(Fig. 2) 골주사 검사 및 고관절 자기공명영상을 추가 시행하였으며, 양측성 대퇴경부 부전 골절을 진단할 수 있었다(Fig. 3). 이에 대퇴 경부 다발성 핀 고정술을 시행하였으며(Fig. 4), 술 후 이반드로네이트 복용 중단 후 부갑상선 호르몬 제제인골 형성 촉진제(테리파라타이드 250 µg/ml) 투여를 시작하였으며 칼슘-비타민 D 복합체(칼슘 750 mg+비타민 D 118 µg) 하루 2회 복용을 병용하였다. 동시에 발생한 양측성 대퇴 경부 골절이기에 술 후 바로 체중부하를 실시하지 않았으며, 관절 구축 예방을 위하여 침상 재활운동을 실시하였다. 체중부하는 술 후 8주째 추시한 고관절 전후방 단순 방사선 사진 확인 후 시행하였다. 술 후 8주째 추시한 사진상 골절편의 전위 없이 유합 진행되는 소견이 관찰되었으며, 추시 12주에 단독 보행 시 통증 또한 호전 양상을 보였다. 아울러 최종 추시 40개월차에 환자는 통증 없이 보행이 가능하였으며 영상검사상 골유합이 확인되었다(Fig. 5). 환자는 증례 보고에 대해 충분한 설명을 받았으며 이에 대한 이해 후 동의하였다.

Fig. 2
Ten days after admission, a right femur neck fracture with the sclerotic superior cortex and an undisplaced linear pattern was observed at the anteroposterior (A) and translateral (B, C) hip view (arrows).

Fig. 3
(A) Preoperative bone scan demonstrates focally increased radio uptake in both femur neck (right>left). (B) Preoperative coronal T2-weighted magnetic resonance image of the hip revealed a mild displacement right femoral neck fracture with bone marrow edema and undisplaced left femoral neck fracture line with bone marrow edema (arrows).

Fig. 4
Postoperative anteroposterior (A) and translateral (B, C) hip view shows three well-fixed cannulated cancellous screws inside both femoral necks.

Fig. 5
Anteroposterior (A) and translateral (B, C) hip view taken 40 months after pinning shows complete bone union without complications.

고찰

스트레스 골절은 피로 골절과 부전 골절로 나누어진다. 정상적인 골 조직에 과도한 기계적 하중이 반복적, 지속적으로 가해져 골절이 발생한 경우를 피로 골절이라고 하며, 질환에 이환되어 비정상인 상태의 골 조직에 일상의 하중이 가해져 골절이 발생한 경우를 부전 골절이라고 한다.3, 4, 5) 부전 골절의 원인으로는 당뇨, 파제트병, 골형성부전증, 류마티스성 관절염, 골다공증, 골연화증, 부갑상선 기능 항진증, 방사선조사, 불소 치료나 스테로이드 치료의 기왕력 등 여러 가지가 알려져 있다.4)

골다공증은 골 형성에 비해 골 흡수 효과가 과다하여 발생하는 질환이다. 비스포스포네이트는 골 흡수를 억제하는 기전을 통하여 골밀도를 유지함으로써 골다공증성 골절의 위험을 낮추는 약제이다. 약물이 체내에서 10년 이상의 반감기를 가질 정도로 화학적으로 안정적이며 특별한 합병증이 없어 골다공증 치료에 많이 사용하였으나, 최근 장기간 휴지기 없이 비스포스포네이트를 사용한 환자들에서 대퇴골의 부전 골절이 발생한 사례들이 다수 보고되고 있다.5, 6) 본 증례의 환자도 비스포스포네이트 장기간 사용으로 인한 양측성 대퇴 경부 부전 골절이 발생한 경우로, 편측의 경우는 보고되어진 바가 있으나 이처럼 양측이 동시에 발생한 경우는 극히 드물어 전조증상만으로 부전 골절을 진단하기는 어렵다는 점, 특히 척추 질환 기왕력이 있어 타 질환으로 인한 통증으로 간과할 수 있다는 점에서 특이점을 가진다.

본 증례의 환자는 휴지기 없이 5년간 월 1회 이반드로네이트 150 mg을 사용하였다. 이는 골 재형성 과정이 정상적으로 일어나지 않게 된 원인으로 작용하여 부전 골절이 발생하였을 것으로 생각할 수 있다. 대퇴 경부 부전 골절이 발생하게 되는 명확한 생역학적 기전은 밝혀져 있지 않지만 대개 정상 체중부하 시 고관절 외전축의 중심점이 되는 경부 상단에 비하여 힘의 중심점이 되는 경부 하단의 피질골에서 주로 발생한다고 알려져 있다.5) Odvina 등7)은 부전 골절이 일단 발생한 후에는 비스포스포네이트 제제 약물을 복용중단 하더라도 골절의 유합은 불충분하며, 술 후 골 유합을 위해서 부 갑상선 호르몬 제제 또는 칼슘과 비타민 D 복합체의 처방을 권고하고 있다. 부갑상선 호르몬 제제는 연골 내 골화 및 연골 분화의 과속화를 통한 가골 형성을 촉진시킴으로써 골절 치유에 효과적임이 최근 많은 동물 실험을 통해 확인되었다.6)

부전 골절이 의심되는 환자는 빠른 검사를 통하여 진단과 치료를 실시하여야 한다. 대부분의 환자들은 골절 발생이 의심되는 부위 주변부로 전조증상처럼 불편감을 호소하며 내원한다. 이때 많은 경우에서 단순 방사선 사진으로 진단이 가능하나, 진단이 불확실한 경우 골주사 검사나 자기공명영상 검사를 진행하는 것이 필요하다. Gurdezi 등4)이 보고한 증례 보고에서 좌측 고관절부 통증을 호소하던 61세 여자 환자 내원 시 촬영한 단순 방사선 영상에서 특이 소견이 발견되지 않았으나, 1주 후 양측성 통증을 호소하여 내원 시 시행한 자기공명영상에서 양측성 대퇴 경부 골절을 발견할 수 있었다. 본 증례의 환자도 전조증상을 호소하여 시행한 초기 방사선 영상에서는 골절이 보이지 않았으나, 이후 추가적 증상을 호소하여 추시한 방사선 영상에서 우측 골절이 확인되었으며, 골주사 검사 및 자기공명영상 검사에서 좌측의 골절이 같이 확인되었다.

부전 골절이 발생하였을 때 전위가 없다면 많은 경우에서 다발성 핀 고정술을 사용하게 되는데, 이는 수술이 덜 침습적이며 골절 간격 사이에서 압박력을 가할 수 있기 때문이다.8) 그러나 골다공증에 이환되어 있으며 장기간 비스포스포네이트를 사용하여 골 재형성 기전이 정상적이지 않은 환자에서는 다발성 핀 고정술로 충분한 골 유합이 되지 않을 수 있으며, 수술 후에도 체중부하의 시기 등 재활 계획을 세우는 데 있어서 신중하여야 한다. Ahn 등9)에 의하면 장기간 이반드로네이트로 골다공증 치료 중이던 78세 여자 환자에서 대퇴 경부 부전 골절이 확인되어 다발성 핀 고정술로 내고정을 시행하였으나, 추시 8개월째 증상이 재발하여 시행한 검사상 완전 골절로 확인되어 고관절 반치환술로 전환하였다. 본 증례의 환자는 양측 다발성 핀 고정술을 시행하였으며, 술 후 최종 추시에서 성공적인 골유합을 확인할 수 있었다.

골다공증 환자에서 장기간 휴지기 없이 비스포스포네이트를 사용한 경우 드물게 대퇴 경부의 부전 골절이 양측성으로 발생할 수 있으며, 진단을 위해서는 정확한 병력 청취 및 이학적 검사가 필수적이다. 골절 발생 주변부의 불편감 등 전조증상을 호소할 경우 단순 방사선 검사를 확인하여야 하며, 초기에는 단순 방사선 검사상에서 발견되지 않는 경우가 있기 때문에 의심되는 경우 골주사 검사나 자기공명영상 검사를 통한 확인이 필요하다.4, 6, 10) 양측성 골절 발생 시 편측성에 비해 술 후 보행 등 일상생활 능력 회복이 더욱 떨어지므로 술 후 적극적인 재활을 통해 빠른 일상 복귀를 돕는 것이 중요하다. 또한 술 후 골다공증 약제의 즉각적인 변경 및 단순 방사선 검사를 동반한 정기적 추적 관찰을 통해 지연 유합, 불유합 및 무혈성 괴사 등의 발생에 대해서 지속적인 관심이 요구된다.

Notes

Financial support:None.

Conflict of interests:None.

References

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