J Korean Orthop Assoc. 2017 Aug;52(4):310-318. Korean.
Published online Aug 17, 2017.
Copyright © 2017 by The Korean Orthopaedic Association
Original Article
청소년기 거골 박리성 골연골염의 보존적 치료
김휘택, 박건보,* 서창효, 안태영 김인희
Conservative Treatment for Juvenile Osteochondritis Dissecans of the Talus
Hui Taek Kim, M.D., Kunbo Park, M.D.,* Chang Hyo Seo, M.D., Tae Young Ahn, M.D. and In Hee Kim, M.D.
    • 부산대학교병원 정형외과
    • *인제대학교 해운대백병원 정형외과
    • Department of Orthopaedic Surgery, Pusan National University Hospital, Busan, Korea.
    • *Department of Orthopaedic Surgery, Inje University Haeundae Paik Hospital, Busan, Korea.
Received September 09, 2016; Revised January 09, 2017; Accepted February 27, 2017.

This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License (http://creativecommons.org/licenses/by-nc/4.0/) which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited.

초록

목적

소아청소년기에 발생한 거골 박리성 골연골염 환자들의 보존적 치료와 수술적 치료의 결과를 비교하였다.

대상 및 방법

18세 이하 24명(31예)의 환자를 대상으로 하였다. 1군은 14예(평균 13.0세)로 모두 보존적 치료를 받았다. 2군은 17예(평균 15.1세)로 모두 수술적 치료를 받았다. Berndt와 Harty 분류에 의하면 1군에서 I단계 6예, II단계 4예, III단계 3예, IV단계 1예가 있었고, 2군에서는 I단계 1예, II단계 9예, III단계 7예였다. 병변은 1군은 1예를 제외한 13예에서 내측에 발생하였고, 2군은 3예에서 외측, 14예에서 내측에 발생하였다. 평균 추시 기간은 1군은 31.9개월, 2군은 28.9개월이었다. 임상적 및 방사선적 결과는 American Orthopaedic Foot and Ankle Society (AOFAS) 점수와 Higuera 등의 분류를 이용하였다.

결과

AOFAS 임상적 평균 점수는 1군에서 91.4점, 2군에서는 87.5점이었다. Higuera 등의 임상적 평가는 1군에서 매우 우수 6예, 우수 7예, 보통 1예가 있었고, 2군에서 매우 우수 5예, 우수 2예, 보통이 10예였으며, 방사선적 평가는 1군에서 우수 13예, 보통 1예였고, 2군에서 우수 10예, 보통 7예였다. 양 군 간 치료 결과의 통계적 차이는 없었다.

결론

소아 및 청소년기에 발생한 거골의 박리성 골연골염의 경우 일차 보존적 치료로 만족할 만한 결과를 얻을 수 있었다.

Abstract

Purpose

We compared the results between conservative and surgical treatment methods in a group of children and adolescents with osteochondritis dissecans of the talus.

Materials and Methods

A total of 24 patients (31 ankles), who were younger than 18 years old, were included in this study. Group 1 consisted of 14 ankles (mean age at the time of treatment was 13.0 years) treated conservatively. Group 2 consisted 17 ankles (mean age at the time of treatment was 15.1 years) treated surgically. According to the Berndt and Harty classification, there were 6 ankles in class I, 4 in class II, 3 in class III, and 1 in class IV in group 1; 1 ankle in class I, 9 in class II, and 7 in class III in group 2. In group 1, there were 13 medial lesions and 1 lateral lesion; and in group 2, there were 14 medial lesions and 3 lateral lesions. The mean follow-up period was 31.9 months for group 1 and 28.9 months for group 2. Clinical and radiologic results were analyzed using the American Orthopaedic Foot and Ankle Society (AOFAS) score and the classification by Higuera et al.

Results

The mean AOFAS clinical score was 91.4 in group 1 and 87.5 in group 2. According to the classification by Higuera et al., regarding clinical results, there were 6 excellent, 7 good, and 1 fair in group 1, and 5 excellent, 2 good, and 10 fair in group 2. As for radiological results, there were 13 good and 1 fair in group 1, and 10 good and 7 fair in group 2. There was no statistical difference between the two groups.

Conclusion

Conservative treatment provided satisfactory results for osteochondritis dissecans of the talus in children and adolescents.

Keywords
talus; osteochondritis dissecans
거골; 박리성 골연골염

서론

거골에 발생하는 박리성 골연골염은 관절연골의 이상을 동반한 거골의 골연골 병변을 말한다. 거골은 세 번째로 박리성 골연골염이 잘 발생하는 부위로 알려져 있으나,1, 2) 발생기전과 자연경과에 대해서는 확실히 알려져 있지는 않다. 원인으로 무혈성 괴사, 유전, 그리고 반복적인 외상이나 스트레스가 알려져 있으며,3) 특히 활동적인 사람에게서 잘 발생할 수 있다. 청소년기 전후 거골의 박리성 골연골염은 성인에 비해 빈도가 적고 그 치료 결과 보고도 흔치 않으며 또한 치료는 현재까지 성인의 기준과 크게 다르지 않다.4) 그러나 청소년기에 발생한 박리성 골연골염은 성인에 비해 치유 가능성이 더 많아 전통적인 보존적 요법5, 6, 7, 8)과 수술적 요법9, 10, 11, 12, 13, 14) 간 선택에 논란이 있을 수 있겠다. 즉 성인의 경우 일반적으로 Berndt and Harty 분류15) I, II단계에서는 보존적 치료를, III, IV단계는 수술적 치료를 하는 것으로 알려져 있으나 소아청소년기에서는 치유력이 높아 보존적 치료의 효과가 더 높을 것으로 생각된다.

본 연구에서는 소아 및 청소년기에 발생한 거골 박리성 골연골염 환자들에 대해 보존적 및 수술적 치료를 시행한 결과를 비교 분석하여 보고하고자 한다.

대상 및 방법

1. 연구 대상

부산대학교병원과 인제대학교 해운대백병원으로부터 2006년 11월부터 2014년 8월까지 거골 박리성 골연골염으로 치료 받았던 18세 이하 24명(31예)의 환자들을 대상으로 하였다. 1군은 총 14예로 보존적 치료(단순 관찰, 단하지 석고고정이나 보조기, 목발 사용으로 체중부하 감소)를 소아청소년 정형외과 의사로부터 받았으며, 치료 당시 나이는 평균 13.0세(9-18세)였다. 2군은 총 17예로 관절경하 천공술(arthroscopic drilling), 다발성 미세 천공술(microfracturing), 유리체 제거(loose body removal), 골연골 자가이식(osteochondral autograft transfer system, OATS) 등 수술적 치료를 소아청소년 정형외과 의사와 족부-족관절 정형외과 의사로부터 받았으며, 치료 당시 평균 나이는 15.1세(10-18세)였다(Table 1). 환자가 처음 외래를 방문했을 때 촬영한 엑스선 사진을 이용한 Berndt와 Harty의 분류15)에 의하면(Fig. 1), 1군에서 1단계 6예, 2단계 4예, 3단계 3예, 4단계 1예가 있었고, 2군에서는 1단계 1예, 2단계 9예, 3단계 7예였다. 박리성 골연골염 병변은 1군은 1예를 제외한 13예에서 내측에 발생하였으며, 2군은 3예에서 외측에 발생하였고, 14예에서 내측에 발생하였다(Table 1). 1군의 8예와 2군의 14예에서 Dipaola 등16)의 자기공명영상(magnetic resonance imaging, MRI) 분류(Table 2)를 시행하였다. 1군에서 1단계는 2예, 2단계는 5예, 3단계는 1예가 있었고, 2군에서는 2단계 5예, 3단계 9예 있었다. MRI 영상 촬영시기는 1군 2예와 2군 3예에서 일차 치료 후 시행되었으나, 나머지 모든 예에서는 첫 내원 1-7일 사이에 일차 보존적 치료 시작과 함께 시행되었다(Table 1).

Figure 1
Schematic drawings of four stages of osteochondritis dissecans of the talus in the radiographs (classified by Berndt and Harty): Stage I is compression of the affected subchondral bone, stage II is partially attached avulsion of the transchondral bone, stage III is completely detached but not displaced, and stage IV is displaced fragment.

Table 2
Arthroscopic and Radiographic Staging Systems for Characterizing Osteochondral Lesions in MRI*

치료 시작 후 평균 추시 기간은 1군은 31.9개월(21-66개월), 2군은 28.9개월(18개월~49개월)이었다.

2. 치료 방법

양측 기관 모두에서 수술적 치료는 6개월간의 보존적 치료를 일차로 시행한 후 증상의 호전이 없거나 악화되는 경우에 시행하였다. 보존적 치료 방법(1군)은 단순 관찰 이외 단하지 석고고정과 함께 보조기를 병용하였고, 다른 한 개의 기관에서는 단하지 석고고정만 시행하였다. 석고고정 기간은 대부분 4-6주간 1회 시행하였고, 수술을 시행한 4예에서 수술 전 2회를 시행한 경우가 있었다. 석고고정을 마치면 보조기를 병행하거나 목발보행을 권유하고 일부의 환자에서는 관절 운동 시 통증 감소를 위해 진통 소염제를 같이 투여하였다. 모든 환자들은 단순 방사선과 MRI 사진을 기본으로 치료하였다. MRI 촬영은 대부분 내원 초기에 시행하였으나 소수에서는 촬영하지 않았고 혹은 보존적 치료 도중 증상 호전을 보이지 않은 경우나 치료자의 주관적 판단에 의해 일차 치료 후에 시행하였다.

3. 결과 평가

치료 후 추가 족부-족관절 손상이나 동반된 질환이 없었고, 단지 환자의 거골 박리성 골연골염에 대한 사항만이 의무기록지에 기록되어 있으며, 증상이 비교적 안정화되어 추시 간격이 6개월 전후인 환자들에 대해 최종 엑스선 촬영과 함께 임상적 결과를 판정하였다. 임상 및 방사선적 결과는 American Orthopaedic Foot and Ankle Society (AOFAS) ankle-hindfoot scale (Table 3)17)과 Higuera 등의 분류(Table 4)18)를 이용하였다.

Table 3
Ankle-Hindfoot Score of the American Orthopaedic Foot and Ankle Society17)

Table 4
Clinical and Radiologic Classification of Higuera et al.18)

4. 통계

Mann-Whitney 검정을 이용하여 보존적 치료군(1군)과 수술적 치료군(2군) 간의 임상결과와 영상결과의 유의성을 평가하였고, 다중회귀(multiple regression) 분석을 통해 이들 결과에 영향을 주는 수술 전 요소에 대해 평가하였다. 통계분석에는 IBM SPSS ver. 24 (IBM Co., Armonk, NY, USA)를 사용하였고, p값이 0.05보다 작은 경우에 통계적으로 유의한 것으로 평가하였다.

결과

임상적 결과로 AOFAS 점수는 1군에서 평균 91점, 2군에서는 평균 88점을 얻었다(Table 1). Higuera 등의 분류18)에 의한 임상적 평가로는 1군에서 매우 우수(excellent)가 6예, 우수(good)가 7예, 보통(fair)이 1예였고, 2군에서 매우 우수 5예, 우수 2예, 보통이 10예였다. 방사선적 결과는 Higuera 등의 분류18)를 따를 경우 1군에서 우수 13예, 보통 1예였고, 2군에서 우수 10예, 보통 7예였다(Fig. 2, 3). Mann-Whitney 검정에서 양 군 간의 임상결과 및 영상 결과에서 통계적 유의성은 없었으며, 다만 2군에서 수술 전 MRI 병변 단계가 불량하였다. 다중회귀 분석에서 임상결과에 영향을 주는 수술 전 요소로는 나이만 포함되었고, 수술여부나 방사선 및 MRI상 병변 단계는 포함되지 않았다.

Figure 2
(A) Initial anteroposterior (AP) radiograph of the right ankle in a 12-year-old boy (case 3 in the group 1) showed osteochondritis dissecans of the talus located in the lateral side. He did not have any traumatic history in the affected side, but had ankle pain for several months; he was finally treated with a cast at another hospital. He was classified in accordance with the Berndt and Harty classification15) as stage II. In serial T2-weighted fat suppression coronal (B) and sagittal (C) magnetic resonance imagings (MRIs), which were taken at the time of his first visit to another hospital, the overlying chondral surface of the talus was intact and continuous with the healthy part (stage II according to the classification by Dipaola et al.16)). (B, C) The fragment was not separated from the talus contraindicating the ostechondral fracture of the talus. During the follow-up period, he experienced aggravated pain. He was then transferred to hospital and treated conservatively. (D) AP radiograph showed that the bony fragment was slightly displaced (Berndt and Harty's stage IV). A short leg cast was applied for 4 weeks and then a brace was applied for 2 months. T1-weighted coronal (E) and sagittal (F) MRIs, which were taken 4 months after conservative treatment (9 months after initial diagnosis at another hospital), showed an enlarged lesion, but with decreased pain (stage II according to the classification by Dipaloa et al.16)). (G) The last follow-up radiograph of the right ankle taken 4 years after the initial treatment showed a decreased gap in the lesion. His clinical result (by Higuera et al.18)) was good.

Figure 3
(A) Initial anteroposterior radiograph of the right ankle in an 11-year-old boy (case 1 in the group 1) showed osteochondritis dissecans of the talus located in the medial side. He was classified as stage III in accordance with the Berndt and Harty classification.15) He had a similar lesion in the left ankle. A short leg cast was applied for 4 weeks and subsequently a brace for 2 months. T1 weighted coronal (B) and sagittal (C) magnetic resonance imagings, which were taken four years and seven months later, showed remaining lesions (stage II according to the classification by Dipaola et al.16)). (D) The last follow-up radiograph of the right ankle, which was taken five years and six months after the initial visit, showed the lesion healing. His clinical result (classification by Higuera et al.18)) was excellent; he had mild symptoms in the right ankle during running.

고찰

거골의 박리성 골연골염의 호발 연령은 12-19세 사이의 청소년기로 이 시기는 6-11세 사이의 소아기에 비해 약 7배에 달하는 호발 빈도를 보인다.19) 본 연구에서는 총 24명의 환아들 중 5예(9세 1예, 10세 2예, 11세 2예)를 제외하고, 19예에서 12-19세 사이의 청소년기 나이에 해당되었다.

거골의 박리성 골연골염은 외상성과 비외상성 원인으로 나눌 수 있다. 박리성 골연골염 병변의 위치가 전외측인 경우는 주로 외상성일 가능성이 높고, 병변의 위치가 후내측인 경우는 비외상성 또는 허혈성일 가능성이 높다.20) 박리성 골연골염은 성인에 비해 소아에서는 드물게 나타나며 주로 내측 병변이 잘 발생한다. 소아 및 청소년기에서 나타나는 주된 증상으로는 통증과 발목이 붓는 것이다.10) 다른 임상 증상으로는 관절의 불안정증, 발목의 운동제한, 잠김 현상 등이 있다.

박리성 골연골염의 치료 방침은 Berndt와 Harty의 방사선적 분류15)에 기초를 두고 있으며 치료의 기준은 성인에 맞추어져 있다. 박리성 거골 골연골염에서 알려져 있는 보존적 치료 방법으로는 석고고정을 통한 움직임 제한, 체중부하 및 보행 제한 등이 있고, 수술적 치료 방법으로는 유리체 제거, 관절경하 천공술, 핀 고정술, 다발성 미세 천공술, OATS, 자가연골이식술(autologous chondrocyte implantation) 등이 있다. 성인을 대상으로 한 치료 방침으로 넓게는 Berndt와 Harty 분류15) I-II단계는 보존적 치료를 시행하고, 불안정한 병변인 III-IV단계는 수술적으로 치료하는 것이다. 하지만 소아청소년기는 성인보다 그 병변이 잘 치유될 수 있기 때문에, 소아청소년기에 발생한 거골의 박리성 골연골염은 우선적으로 보존적 치료가 추천될 수 있다. Higuera 등18)은 소아청소년기 거골 박리성 골연골염 치료에서 94.8%의 임상적 우수 결과를 얻었고 그 중 61%가 초기치료로 보존적 치료를 시행한 경우였다고 하였다. 또한 Letts 등21)은 초기 대부분의 환자들을 보존적으로 치료하였으며 그 중 약 54%에서 호전이 없어 수술적 치료를 하였다고 보고하였다. 하지만 Canale과 Belding22)은 성인과 소아에서 모두 수술적 치료를 했을 경우에 치료 결과가 더 우수하였다고 하여 앞의 연구들과는 상반되는 결과를 보고하였다.

성인의 경우 Dipaola 등16)의 MRI 분류 II단계 이상 박리성 골연골염의 경우 수술적 치료가 적응이 될 수 있으나,23) 소아청소년기의 거골 박리성 골연골염의 경우 보존적 요법이 우선되어야 한다고 생각한다. 이 나이에서는 슬관절에서와 같이 병변이 비교적 안정적이고 손상되지 않은 관절면이 반복적인 외력에도 비교적 잘 견뎌 보존적 요법으로 잘 치유될 수 있는 생역학적 능력이 남아 있기 때문이다.24, 25) 저자들은 거골에서 6개월 이상의 보존적 요법이 실패한 경우나 성장판이 닫히는 근처의 나이의 불안정성 병변은 수술적 치료를 해야 한다고 생각한다. 그러나 본 연구에서 Dipaola 등16)의 I 혹은 II단계의 병변을 6개월 정도의 보존적 요법으로 치료하여 모두 양호한 결과를 얻었던 것은 아니었으며, 또한 Dipaola 등16)의 III단계에서도 양호한 결과를 얻은 경우가 있어 확실한 수술적 적응증을 정하기가 어려웠다.

거골의 박리성 골연골염의 치료는 1959년 Berndt와 Harty의 방사선 분류15)를 기초로 할 수 있으나 현재 수술적 치료에 이 분류만을 적용하기는 어렵다. 최근에는 방사선적인 소견보다는 연골의 상태 및 안정성에 보다 더 역점을 두고 MRI나 관절경 소견이 치료에 필수적으로 생각되고 있다.26, 27, 28) 그러나 청소년기 슬관절과 거골 박리성 골연골염의 3-teslar MRI 소견과 관절경 소견과의 차이에 대한 연구를 보면 MRI의 정확한 진단율은 44%에 불과하다는 보고29)가 있다. 이는 청소년기 박리성 골연골염의 보존적 요법과 수술적 요법의 결정에 MRI 소견보다는 증상의 지속이 수술적 치료 결정에 더 중요함을 암시하고 있다. 본 연구에서 보존적 요법으로 치료한 1군의 6예에서 내원 초기에 MRI를 촬영하였으며 모두 flap 병변이나 골 노출이 없었던 경우였다. 반면 2군 14예는 모두 Dipaola 등16)의 II단계 이상의 병변을 확인할 수 있었다.

본 연구에서는 아직도 방사선적으로 치유단계에 있는 예가 있지만, 1군 평균 31.9개월과 2군 평균 28.9개월 간의 단기 임상적 결과가 보존적 치료를 시행한 군에서도 만족스러운 결과를 보였으며, AOFAS 평균 점수도 91.4점으로 수술적 치료를 시행한 군의 87.5점에 비해 우수한 결과를 보였다. 다만 본 연구에서는 각 환자군의 모집단 수가 적고, 2군이 1군에 비해 평균 연령이 각각 15.1세와 13.0세로 약간 높으며, 한 명의 단일 의사에 의해 치료를 받은 환자군이 아니고, 비교적 단기 추시 결과여서 확실한 통계적 근거에 의한 결론을 내리기는 어려웠다. 그러나 비록 제한된 환자 수를 가졌다 하더라도 보존적 치료군과 수술적 치료군 간에 Higuera 등18)의 분류를 이용한 임상 및 영상 결과에 차이가 없었다는 사실은 두 개의 기관에서 시행하고 있는 현재의 보존적 치료 방침에 큰 문제가 없다는 것을 암시하고 있다. 또한 임상 및 영상 결과에 영향을 미치는 수술 전 요소로 나이만이 유일하게 포함된 것은 알려진 바와 같이 어린 나이일수록 보존적 치료로 양호한 경과를 얻을 수 있다는 것을 다시 확인할 수 있었다. 그러나 초기 Berndt와 Harty 분류 II단계15)에서 IV단계로 변한 12세 환자의 경우(Fig. 2) MRI상 골편을 덮고 있는 연골의 연속성이 지속되고, 골편이 덮고 있는 연골 내에서 분리되고 전위되지 않아(Dipaola 등16)의 II단계) 보존적 치료를 시행하였다. 그러나 박리된 골편이 비교적 안정화되고 유합 소견을 보이며 증상의 소실을 보였으나 추시 관찰 4년째인 16세에 Higuera 등18)의 임상적 결과 분류상 양호의 결과를 보임에도 불구하고 축구 등 활동적 스포츠 참여에 어려움을 호소하고 있어 향후 증상 악화 시 관절경을 이용한 병변 관찰 및 수술적 치료를 계획하고 있다. 따라서 소아청소년기 거골 박리성 골연골염의 최종 결과는 적어도 성장이 완료된 이후에 정확히 내릴 수 있을 것으로 생각된다. 또한 골연골 병변이라는 개념으로 박리성 골연골염, 골연골 골절, 골연골 결손 등을 모두 통칭하여 사용하고 있어 향후에는 병변 상태에 따라 차별화된 연구가 보다 정확한 치료 체계 수립에 도움을 줄 것으로 생각한다.

결론적으로 성장 중에 있는 소아청소년기의 거골 박리성 골연골염의 치료 방법에 대해서는 아직 논란이 있을 수 있다. 최근 연구에서는 6개월간의 보존적 치료에 실패했을 경우 수술적 치료를 추천하고 있다.13) 본 연구에서도 보존적 치료 6개월 이내에는 방사선적으로 큰 호전을 보이지 않았으나 임상적으로는 증상이 많이 호전된 경우가 많았다. 따라서 환자들에게 보존적 치료를 시행할 때 최소 6개월 이상의 시간이 걸릴 수 있으며 특히 방사선적으로 치유가 완료될 때까지 더 많은 시간이 걸릴 수 있기 때문에 장기간의 운동 및 생활 습관의 변화가 필요하다고 교육해야할 것으로 보인다. 또한 수술적 치료는 6개월 이상의 보존적 치료에도 통증이 지속되거나 보존적 요법에 대한 환자의 순응도가 떨어질 경우에 이차적으로 고려해봐야 할 것으로 생각된다.

결론

소아 및 청소년기에 발생한 거골의 박리성 골연골염은 성인과 달리 보존적 치료로 증상 호전 및 치유 가능성이 크다. 따라서 우선적으로 보존적 치료를 먼저 시행한 후 호전이 없는 경우에 수술적 치료를 시도해 볼 수 있겠다.

Notes

CONFLICTS OF INTEREST:One of the authors (H.T.K.) has received funding from Pusan National University Hospital.

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